Relata-se a ocorrência de um surto de leishmaniose tegumentar americana no ano de 2002, no Município de Mariluz, mesorregião noroeste do Estado do Paraná, Brasil. Das 38 pessoas investigadas, quatro tinham lesões cicatrizadas, 10 em cicatrização e 24 tinham lesões ativas. Dos 126 cães investigados, 20 (15,9%) tinham lesões sugestivas e 24 (19%) tiveram sorologia positiva. Os parasitos isolados de dois pacientes e de três cães foram identificados como Leishmania (Viannia) braziliensis serodema I. Os flebotomíneos coletados foram identificados como Nyssomyia whitmani, N. neivai e Migonemyia migonei. Considerando que a área onde ocorreram os casos é semelhante a outras de colonização antiga no Estado do Paraná, acredita-se que as alterações ambientais e as matas remanescentes propiciam a manutenção do ciclo enzoótico do parasito e a transmissão para o homem e para os animais domésticos, mantendo o caráter endêmico da leishmaniose tegumentar americana.